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Consultar: Programa de Ps-Graduao em Cincias da Sade

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Ttulo [PT]: Criptococose disseminada fatal em criana com sndrome Hyper-IgM
Ttulo [EN]: Disseminated cryptococcosis fatal in children with Hyper-IgM s
Autor(es): Simone Mancini Lidurio Suzuki
Palavras-chave [PT]:

Sndrome Hyper-IgM. Cryptococose. Cryptococcus. Micoses. Brasil.
Palavras-chave [EN]:
Hyper-IgM syndrome. Cryptococcus. Cryptococcosis. Brazil.
rea de concentrao: Doenas Infecciosas e Parasitrias
Titulao: Mestre em Cincias da Sade
Banca:
Terezinha Inez Estivalet Svidzinski [Orientador] - UEM
Melyssa Fernanda Norman Negri Grassi - UEM
Erika Kioshima Cotica - UEM
Resumo:
Resumo: Criptococose uma micose oportunista, cosmopolita, cuja incidncia tem aumentado nos ltimos anos. A espcie C. neoformans tem sido associada a pacientes com HIV/AIDS e transplantados, porm tem sido associada h outros imunocomprometimentos. A sndrome do hiper-IGM ligada ao cromossomo X (XHIGM) um distrbio de deficincia imunitria primria, rara, causada por mutaes no gene que codifica a produo de CD40L. Caracterizada por nveis normais ou elevados de IgM e nveis normais ou diminudos de IgG e IgA. Na literatura esto descritos at o momento apenas quatro casos de XHIGM associados com criptococose. O objetivo apresentar um estudo de caso indito, e avaliar aspectos microbiolgicos, patognicos e sua resposta a teraputica de um fungo isolado de portador da sndrome XHIGM.Trata-se de um estudo descritivo retrospectivo de um caso incomum, em paciente de cinco anos de idade portador da sndrome XHIGM, o diagnstico definitivo foi tardio evoluindo ao bito. Realizamos levantamento do pronturio, isolamento e identificao do fungo de amostras do paciente. O diagnstico microbiolgico foi realizada por exame com tinta da China do lquido cfalo raquidiano (LCR) e revelou leveduras capsuladas tpicas do gnero Cryptococcus. A cultura do LCR em gar chocolate foram reveladas leveduras arredondadas, unibrotantes, capsuladas, fenol oxidase positiva em gar Nger, urease positivo, as quais foram identificadas por meio de caracterizao fenotpica como Cryptococcus neoformans por meio de canavanina-glicina-bromotimol. Teste de susceptibilidade aos antifngicos indicou sensvel todos os antifngicos, com concentraes inibitrias mnimas de (0,5 mg/L) para Anfotericina B ,(4.0 mg/L) para fluconazol e ( 0,12 mg/L) para Voriconazol . A mdia do tamanho da cpsula do isolado clnico corresponde com a mdia da cpsula de C. neoformans ATCC 40283. A avaliao de patogenicidade feita por infeco experimental em camundongos Balb/C mostrou disseminao do fungo que atingiu o bao, pulmo e crebro, causando importantes alteraes macroscpicas de textura e tamanho dos mesmos. O tratamento com anfotericina B reduziu a carga fngica em bao e pulmes, mas no no crebro. Conclumos que o desfecho do paciente no pode ser atribudo exclusivamente debilidade do hospedeiro, nem virulncia do agente ou a resistncia deste aos antifngicos, mas provavelmente somatria de todos esses fatores.

Abstract: Cryptococcosis is an opportunist mycosis common worldwide, the incidence has increased in recent years. It is more common in patients with HIV / AIDS and transplant, but has been linked there are other immunocompromised. The hyper-IgM syndrome, X-linked (XHIGM) is a primary immune deficiency disorder, rare caused by mutations in the gene encoding the production of CD40L. Characterized by normal or elevated levels of IgM and diminished levels or normal IgG and IgA. They were only recorded four cases of XHIGM associated with cryptococcosis. The objective of this study was to evaluate microbiological, pathogenic and its response to therapy in a patient with isolated fungus XHIGM.Trata syndrome is a retrospective descriptive study of an unusual case, in patients five years of age XHIGM carrier syndrome, definitive diagnosis was later evolving to death. We conducted a field diary, isolation and identification of patient samples fungus. The microbiological diagnosis was performed by examination with ink China spinal cerebrospinal fluid (CSF) and revealed typical encapsulated yeast Cryptococcus genus. The CSF chocolate agar culture were revealed rounded yeast unibrotantes, capsulated, phenol oxidase positive Agar Niger, urease positive, which were identified by phenotypic characterization as Cryptococcus neoformans by means of canavanine-glycine-bromothymol. Antifungal susceptibility testing the indicated minimum inhibitory concentrations (0.5 mg / L) for amphotericin B (4.0 mg / L) and fluconazole (0.12 mg / L) for voriconazole. The average size of the capsule clinical isolate corresponds to the average of C. neoformans ATCC 40283. The capsule pathogenicity evaluation made by experimental infection in Balb / C mice showed spread of fungus reached the spleen, lung and brain, causing significant macroscopic changes of texture and size thereof. Treatment with amphotericin B reduced the fungal load in the lungs and spleen but not in brain. We conclude that patient outcome can not be attributed solely to the weakness of the host, or the virulence of the agent or the strength of the antifungals, but probably the sum of all these factors.
Data da defesa: 2016
Cdigo: vtls000223634
Informaes adicionais:
Idioma: Portugus
Data de Publicao: 2016
Local de Publicao: Maring, PR
Orientador: Prof. Dr. Terezinha Inez Estivalet Svidzinski
Instituio: Universidade Estadual de Maring . Centro de Cincias da Sade
Nvel: Dissertao (mestrado em Cincias da Sade)/
UEM: Programa de Ps-Graduao em Cincias da Sade

Responsavel: beth
Categoria: Aplicao
Formato: Documento PDF
Arquivo: Simone Suzuki.pdf
Tamanho: 538 Kb (550928 bytes)
Criado: 17-09-2016 09:05
Atualizado: 17-09-2016 09:12
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